O fibroma desmoplásico é um tumor osteogênico benigno muito raro, composto por fibroblastos difusos e abundantes fibras de colágeno. É localmente agressivo e apresenta alta taxa de recorrência, sendo assim, seu tratamento pode ser um desafio e diversas estratégias têm sido descritas como forma de evitar sua recidiva. Desse modo, o objetivo deste relato foi apresentar o curso clínico e tratamento de um paciente com diagnóstico de fibroma desmoplásico em região de arco zigomático esquerdo. Foi descrito um caso de um paciente de 37 anos de idade, cuja queixa era de aumento de volume indolor em face com aproximadamente seis meses de evolução. O exame físico evidenciou-se uma massa firme, sólida e bem delimitada em região temporal do arco zigomático esquerdo, que foi submetida a excisão cirúrgica. Os achados histológicos da lesão incluíram células fusiformes envolvidas por deposição de colágeno intersticial difusa com ausência de revestimento mucoso superficial, compatível com fibroma desmoplásico. O paciente segue com 2 anos e 6 meses de pós-operatório, não apresentando sinais de recidiva da lesão.