Abstract
Le lymphangiome kystique est une tumeur bégnine malformative rare des vaisseaux lymphatiques à localisations diverses. La localisation intra-abdominale du lymphangiome kystique est moins fréquente comparée à la localisation cervico-axillaire. Sa présentation clinique est polymorphe. Le diagnostic est évoqué par l'imagerie mais il nécessite une confirmation histologique. Le traitement de choix est chirurgical. Nous rapportons ici un cas rare de lymphangiome kystique intrapéritonéale acquis suite à une colectomie subtotale chez une patiente porteuse de maladie de Crohn à géni évolutif sévère et ayant nécessité l'introduction des anti TNF alpha. La patiente s'est présentée pour une masse para médiane droite douloureuse irréductible et non impulsive à la toux faisant retenir le diagnostic d'une éventration étranglée sur cicatrice de laparotomie médiane et amenant à opérer la patiente en urgence. L'exploration chirurgicale a montré une masse multi-kystique intra péritonéale extériorisée en partie à travers l'éventration paramédiane droite. L'examen anatomo-pathologique a permis de confirmer le diagnostic de lymphangiome kystique. Devant une exérèse chirurgicale incomplète, la patiente a eu deux séances de ponction évacuatrice en post-opératoire. C'est le premier cas de lymphangiome kystique rapporté chez un patient sous Anti-TNF alpha. Ceci pourrait être expliqué par la perturbation du système immunitaire et plus spécifiquement la population lymphocytaire. Cette association n'a pas été jusque-là prouvée et des études expérimentales sont nécessaires pour affirmer ou infirmer cette hypothèse.
Highlights
Le lymphangiome kystique est une affection bénigne dont l'origine serait malformative et qui se révélerait le plus souvent au bas âge et siège au niveau de la région cervico-axillaire
Une entéro IRM a été réalisée éliminant une fistule entéro-cutanée et montrant des anses iléales non distendues, à paroi fine, avec une anse anastomotique prenant discrètement le contraste par gadolinium sans épaississement pariétal ni signe inflammatoire en regard, partiellement herniée à travers la cicatrice de l'orifice de stomie au niveau de la fosse iliaque droite
Les localisations habituelles sont cervicales ou axillaires (95% des cas), plus rarement au niveau médiastinal ou abdominal (5-10% des cas)
Summary
Le lymphangiome kystique est une affection bénigne dont l'origine serait malformative et qui se révélerait le plus souvent au bas âge et siège au niveau de la région cervico-axillaire. Une entéro IRM a été réalisée éliminant une fistule entéro-cutanée et montrant des anses iléales non distendues, à paroi fine, avec une anse anastomotique prenant discrètement le contraste par gadolinium sans épaississement pariétal ni signe inflammatoire en regard, partiellement herniée à travers la cicatrice de l'orifice de stomie au niveau de la fosse iliaque droite. L'examen clinique notait la présence d'une masse para médiane droite douloureusede 15cm de diamètre, irréductible et non impulsive à la toux sans fièvre ni syndrome inflammatoire biologique faisant retenir le diagnostic d'une éventration étranglée sur cicatrice de laparotomie médiane et amenant à opérer la patiente en urgence. La reprise de l'incision médiane, a permis de découvrir une masse kystique extériorisée à travers l'éventration paramédiane droite faisant 10 cm de diamètre à contenu séreux communiquant avec un deuxième kyste intra péritonéal de 3,5cm (Figure 1). La patiente a eu deux séances de ponction évacuatrice du kyste pariétal et du kyste latéro-utérin gauche, ramenant à chaque fois un liquide séreux contenant 20g/l d'albumine, acellulaire
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